1 病歷摘要
患者， 32 歲，因清宮術后 2+月，腹痛 3 天，發現肌 壁間占位1 天，于 2017 年 8 月 11 日入院診治。患者 因“停經50+天，發現宮內妊娠胚胎停育”于 2017 年 5 月28 日外院行清宮術，術前超聲檢查可見宮內孕囊， 自訴術后病理檢查證實為胚胎停育( 未見報告) 、血 β-hCG 恢復正常。患者自訴清宮術后兩次月經來潮， 末次月經為2017 年7 月28 日，量較前減少，近3 日無 明顯誘因出現下腹疼痛，無陰道流血。遂于 8 月 10 日于我院就診，超聲檢查結果: 內膜居中，厚 0. 25 cm ( 單層) ，子宮左側肌壁間突向漿膜下查見不均質稍強 回聲( 其與左宮角相貼) ，大小 6. 1 cm × 5. 9 cm × 5. 0 cm，內見范圍約 4. 3 cm×3. 5 cm×3. 8 cm 的無回 聲區，無回聲區內充滿血流信號，內探及動靜脈頻譜; 右側附件區查見囊性占位，大小 5. 1 cm×3. 9 cm×5. 0 cm，內充滿絮狀稍強回聲，周邊探及少許血流信號;盆 腔查見液性暗區，深約1. 8 cm。提示子宮肌壁突向漿 膜下占位( 建議必要時行臟器聲學造影) ，右側附件區 囊性占位，盆腔積液( 見圖 1) 。血總 hCG( ThCG) 8. 8 U/L。患者否認發熱、腹脹、惡心嘔吐、大小便改變等 不適。否認高血壓、糖尿病等慢性病史，否認家族遺傳 傾向的疾病及家族性腫瘤病史。患者既往月經較規律， 經量少，無痛經史， G5P1，否認葡萄胎及異位妊娠史。為 進一步診斷和治療于8 月11 日收入我科，結合病史及 超聲檢查入院考慮診斷: ①子宮肌壁間占位:妊娠滋養 細胞疾病? 妊娠組織殘留? 肌壁間妊娠? 子宮肉瘤? ②動靜脈畸形? ③附件腫物:卵巢囊腫? 入院查體: T 36. 5℃， P 81/min， R 20/min， BP 96/66 mmHg。發育正常，營養良好，無消瘦、惡病質體貌，神 清合作，步入病房;心肺聽診未聞及異常; 腹部外形正 常，無波動感及震水音，無明顯反跳痛。婦科檢查: 外 陰正常，已婚已產式，宮頸不肥大，光滑，無觸血，宮頸 管內無出血，宮體前位，增大約2+月，質中，表面光滑， 輕壓痛，左側附件區輕壓痛，右側附件區捫及5 cm 囊 性包塊，形態規則，邊界清，活動可。入院當天超聲造影檢查結果: 左宮角處肌壁間查見 4. 9 cm×5. 0 cm× 4. 8 cm 稍強回聲，內見多個無回聲區，最大直徑 4. 3 cm，無回聲區內充滿血流信號，內可見紅細胞自顯影， 團塊部分突向漿膜下，內探及動脈血流頻譜。造影提 示宮腔左宮角處稍強回聲于注入造影劑12 秒后出現 增強，先于子宮肌壁，呈高增強，稍強回聲病灶位于左 前側壁，范圍約5. 4 cm×5. 9 cm×5. 2 cm，其內可見造 影缺失區域，范圍約 3. 9 cm，局部宮壁最薄處似僅見 漿膜層，疑妊娠后左前側壁肌壁間病灶伴動靜脈瘺形 成( 見圖2) 。患者于8 月14 日行磁共振( MRI) 檢查， 結果示:子宮占位，病灶位于左側宮角和鄰近宮壁肌 層，病變凸向左側宮底、子宮左后上壁和左側上壁漿 膜下，鄰近肌壁肌層和雙側宮旁有明顯異常曲張血管 影，左側宮旁曲張血管顯示明顯，左側髂血管和卵巢 血管增粗，考慮子宮左宮角妊娠物殘留并穿透鄰近肌 層，并形成子宮動靜脈瘺; 右側附件囊性占位，囊內有 明顯出血信號，呈出血囊腫改變。提請討論診斷及進 一步處理。
圖1 彩色多普勒超聲
圖2 超聲造影
2 討 論
于秀章( 婦科住院醫師) :根據患者的病史及相關 輔助檢查結果總結如下: ①患者系育齡期婦女， G5P1; ②患者否認葡萄胎及異位妊娠史， 2+月前行清宮術， 自訴術后血 β-hCG 恢復正常; ③婦科檢查: 子宮增大 約 2+ 月，輕壓痛，左側附件輕壓痛，右側附件捫及 5 cm 囊性包塊; ④輔助檢查:血 ThCG 8. 8 U/L。超聲 檢查提示，子宮肌壁突向漿膜下占位，右側附件區囊 性占位，盆腔積液。超聲造影提示，疑妊娠后左前側 壁肌壁間病灶伴動靜脈瘺形成。MRI 提示子宮占位， 考慮子宮左宮角妊娠物殘留并穿透鄰近肌層，形成子 宮動靜脈瘺。根據上述病情特點，診斷左宮角肌壁間占 位:①妊娠滋養細胞疾病? 妊娠組織殘留? 肌壁間妊 娠? 子宮肉瘤? ②動靜脈畸形? ③附件腫物: 卵巢囊 腫? 根據病史及輔助檢查結果目前考慮妊娠組織殘留 伴動靜脈瘺形成可能性大。妊娠組織殘留是人工流產、 藥物流產后的較為常見并發癥，但殘留物多數位于宮腔 內。本病例影像學檢查提示病灶位于肌壁間，較罕見。 本例患者疾病病灶局限于子宮體，可選擇手術清除病 灶，但子宮動靜脈瘺的形成導致手術風險的增加。 侯敏敏( 婦科副教授) : 患者臨床表現為停經、腹 痛、宮角及肌壁間占位，其內探及動靜脈頻譜，血 ThCG 無明顯升高，缺乏特異性。目前已完善陰道超聲、 超聲造影、 MRI，結合患者病史和目前所有的輔助檢查 考慮妊娠組織殘留可能性大。妊娠組織殘留是流產 后的常見并發癥，其主要臨床表現為陰道不規則流 血、下腹痛，情況嚴重的可以導致盆腹腔感染、失血性 貧血、宮腔粘連、繼發不孕等。影像學檢查及血 hCG 是重要的輔助檢查手段。但目前仍需與以下多種疾 病鑒別: ①妊娠滋養細胞腫瘤( gestational trophoblastic neoplasia， GTN) : 約 30% 的 GTN 繼發于流產，典型的 GTN 診斷并不困難，但不典型的 GTN 前期病史不明 確、影像學特征不典型、血 hCG 水平低，難以與妊娠相 關良性疾病鑒別。尤其 GTN 中較為罕見的胎盤部位 滋養細胞腫瘤，其大多數患者血 hCG 呈低水平，鑒別 更為困難。GTN 是目前國際婦產聯盟( FIGO) 和國際 婦科腫瘤協會( ISGC) 唯一認可的無組織病理學證據 也可診斷和治療的惡性腫瘤，其主要治療手段為化 療，一旦誤診，將給患者帶來不必要的化療損傷、經濟 及心理負擔。本例患者近期有妊娠清宮史，腹痛，超 聲檢查提示子宮肌壁突向漿膜下占位，血流信號豐 富。但患者無陰道流血，血 ThCG 8. 8 U/L，入院完善 胸片未見明顯異常。當臨床診斷困難時，可通過手術 獲取組織行病理學檢查來明確診斷。②子宮肌壁間 妊娠( intramural pregnancy， IMP) : 是一種極為罕見的 異位妊娠。但隨著人工流產率、剖宮產率的升高， IMP的發生率也逐漸增加。其早期臨床表現多為停經、腹 痛、陰道少量流血、血 β-hCG 升高，缺乏特異性。超聲 檢查可作為首選檢查方法， MRI 可以立體了解孕囊與 子宮間的關系，診斷率更高。也有部分病例是多次刮 宮未刮出絨毛組織，或已發生子宮破裂行手術治療， 通過術中或術后病理確診。本病例中患者清宮術前 超聲檢查可見宮內孕囊，患者自訴術后病理檢查證實 為胚胎停育、血 β-hCG 恢復正常，因而暫未考慮。③ 子宮肉瘤:子宮肉瘤是一組來源于子宮平滑肌、子宮 內膜間質和結締組織的較少見腫瘤，分為子宮平滑肌 肉瘤、子宮內膜間質肉瘤、上皮和間質混合型腫瘤( 癌 肉瘤、腺肉瘤) 等，多見于 40 ～60 歲婦女，主要表現為 陰道不規則流血、腹痛、腹部腫塊及壓迫癥狀。患者 有腹痛史，查體子宮增大，超聲檢查提示子宮肌壁間 占位，但需病理檢查才能最終診斷。針對目前病情， 為了明確診斷、清除病灶，適當的手術干預是必須的， 可行宮腹腔鏡探查，必要時清除病灶送病理檢查，但 已形成的動靜脈瘺給治療帶來了一定難度。 劉輝( 婦科教授) :目前患者的診斷考慮妊娠組織 殘留可能性大， GTN、子宮肉瘤不能排除，這將會影響 患者進一步的治療。妊娠組織殘留以手術去除病灶 為主，而 GTN 是以化療為主、手術為輔，子宮肉瘤以手 術為主，但手術方式為全子宮切除術。因此明確診斷 很關鍵。對于肌壁間占位，即使是 GTN，國內外指南 也已指出，當臨床診斷困難時可通過宮腔鏡手術或診 刮術、腹腔鏡或開腹病灶切除術獲取組織行病理學檢 查來明確診斷，文獻也已報道以宮體占位為主的可疑 GTN 可行手術切除。因此，行宮腹腔鏡探查術，根據 手術中的發現和快速冰凍病理檢查明確診斷、決定下 一步處理是可行的。但需要注意的是，影像學檢查提 示子宮動靜脈瘺形成，使得臨床處理相對棘手。子宮 動靜脈瘺可分為先天性和獲得性。獲得性子宮動靜 脈瘺主要繼發于流產、刮宮術、剖宮產創傷以及感染、 腫瘤等，這些病因使得創傷的動脈分支與子宮肌層或 子宮內膜的靜脈直接對合，形成直接或間接交通。近 年來，其發病率呈上升趨勢。子宮動靜脈瘺的常見臨 床表現為月經過多，突發性大量陰道流血，且出血往 往為反復性、無預兆，可伴有疼痛，嚴重時可致失血性 休克。彩色多普勒超聲是子宮動靜脈瘺方便可靠的 輔助手段，可見到子宮肌層內多發無回聲區及血流混 亂圖像，血管造影則是確診金標準。治療方法有子宮 動脈栓塞、髂內動脈結扎、切除子宮以及子宮內膜萎 縮手術等。子宮切除術是治療子宮動靜脈瘺致大出 血的有效手段，主要適于沒有生育要求、隨訪條件差、 或栓塞失敗的患者。子宮動脈栓塞術是年輕、需要保 留生育功能的子宮動靜脈瘺患者首選的治療方式，報子宮動脈栓塞術減少術中出血可能。術前需與患者 和家屬進行充分醫患溝通，充分備血并做好手術應對 準備，如術中套扎病灶、甚至切除子宮。 郄明蓉( 婦科教授) :該患者的治療方案已比較明 確，即在充分溝通及充足術前準備下行宮腹腔鏡探查 術，根據術中及術后病理檢查明確診斷及決定下一步 治療。結合患者病史和目前所有的輔助檢查考慮妊 娠組織殘留可能性大。妊娠組織殘留是流產或引產 后較常見的并發癥，其發生率隨著近年來人工流產手 術量的增加而增高，需引起廣大醫務工作者的重視。 手術者經驗不足、操作不熟練或操作不認真、術后未 仔細檢查，以及子宮本身異常如子宮曲度大、子宮畸 形、瘢痕子宮及胚胎著床位置異常，均可能增加其發 生率。此外中期妊娠引產因胎盤胎兒骨骼浸潤子宮 內膜等原因也是宮內妊娠組織殘留的重要因素。妊 娠組織殘留臨床可采用常規清宮術，但若妊娠組織發 生機化與子宮壁緊密粘連、合并子宮畸形、宮角妊娠 時，易發生漏吸、吸宮不全甚至宮角部穿孔，且內膜損 傷、宮頸或宮腔粘連可能性增加。宮腔鏡能直接觀察 和確定病灶部位、大小、外觀，可在直視下取材或定位 刮宮，尤其適用于殘留妊娠組織與宮壁粘連致密、骨 化物嵌入肌層和胎盤植入者。本病例特殊之處在于 影像學檢查提示殘留妊娠組織病灶完全位于子宮肌 壁間，而宮腔內未見病灶，查閱文獻均較少見。猜測 其形成原因可能是清宮過程中子宮內膜、肌層受損， 形成不全穿孔，部分妊娠組織殘留其中，或清宮不全 殘留的妊娠組織浸潤穿透鄰近肌層，同時形成的子宮 動靜脈瘺為其提供了豐富的血供。值得注意的是清 宮等宮腔操作是獲得性子宮動靜脈瘺的常見病因，發 病率也呈上升趨勢，但子宮動靜脈瘺病情發展有時較緩慢，癥狀的出現距離前次相關手術可能時間較長， 其臨床表現及治療不再贅述。在臨床工作中，廣大醫 務工作者應提高警惕，避免粗暴的宮腔操作，手術時 動作應輕柔，忌盲目性刮宮，術后應仔細檢查，盡可能 清宮完全，避免類似疾病的發生。對有多次流產、子 宮創傷史的婦女，應充分考慮子宮動靜脈瘺、妊娠組 織殘留等疾病的可能性。腹痛、陰道流血、子宮占位 為婦產科常見的主訴，應結合患者年齡、病史、輔助檢 查等資料綜合分析，通過提高對疾病的認識及處理能 力，制定個體化治療方案，做到減少漏診誤診，提高治 療效果及預后。
3 后 記
患者于 8 月 14 日行雙側子宮動脈介入栓塞術， 術中發現左側子宮動脈有動靜脈瘺征象，雙側子宮動 脈栓塞術成功。8 月15 日行宮腹腔鏡探查術，術中宮 腔鏡見宮底、兩側宮角、子宮側壁及前后壁未見明顯 異常，右側輸卵管開口可見，左側輸卵管開口隱約可 見，宮腔未見明顯占位。腹腔鏡見子宮前位，左側宮 角膨大，表面呈藍紫色，病灶范圍廣，從子宮前后壁及 宮底縱軸中線延伸至左宮角及左側宮旁，部分區域僅 見漿膜層。左側附件未見明顯異常。右側卵巢見 3 cm 囊性腫物，內含褐色液體。盆腔血管怒張，左側 為甚。向患者家屬交代后選擇左側宮角病灶切除。 套扎左側宮角病灶后切除病灶，見血凝塊及陳舊性妊 娠組織。術中出血50 ml。術中冰凍及術后石蠟病理 檢查均提示( 左宮角) 血塊中查見胎盤絨毛，( 右側卵 巢) 黃體囊腫。術后診斷:左宮角肌壁間占位: 妊娠組 織殘留;子宮動靜脈瘺; 右側卵巢黃體囊腫。目前患 者預后良好，仍在隨診中。
參考文獻略。